要約
皮膚嚢胞の自発的な破裂は、その厚いカプセルのためにまれ これは自発的に破裂した皮膚嚢胞に関する最初の系統的レビューである。 包括的な文献検索は、PubMed、Google Scholar、およびMEDLINEから実行されました。 症例は、患者の人口統計、徴候および症状、使用される画像モダリティ、管理方法、および転帰を提示するために分析された。 症例の大部分は、腹痛、膨満感、および発熱の症状を伴う特発性の原因を報告する。 コンピュータ断層撮影は破裂した皮膚様嚢胞を検出するのに最も正確である。 また、突然の腹痛と低悪性度の温度を提示した66歳のケースを報告します。 イメージングは、破裂のない示唆的な兆候と真皮嚢胞と一致する10センチメートルよく外接高エコー塊を示した。 腹腔鏡下両側卵管卵巣摘出術を予定していた。 しかし，術中に嚢胞内容物が腹腔内全体を覆っていたため，腸癒着と化学的腹膜炎を伴う皮膚様嚢胞の破裂が認められた。 手術経過は不慮の医原性小腸損傷，腹腔鏡検査の失敗，開腹手術への変換を必要とすることにより複雑であった。 良性の性質にもかかわらず、破裂した皮膚様嚢胞からの合併症には、腹膜炎、腸閉塞、および膿瘍が含まれる。 腹腔鏡検査と開腹術の両方による外科的管理は成功しており、開腹術が行われる可能性が高い。 合併症はほとんど長期的な後遺症を持たない。
1. 背景
成熟嚢胞性奇形腫としても知られる皮膚嚢胞は、良性生殖細胞卵巣腫瘍の一種です。 それらは歯、毛、皮、脂肪、筋肉および骨を含む他の器官に普通あるwell-differentiatedティッシュを含んでいます。 卵巣の固まりと示すpremenopausal女性では、それらの70%はdermoid包嚢に帰因します;但し、本当の発生は20%にpostmenopausal女性で大いにより低いです。 発生率は、年間100,000人の女性あたり10と推定されています。
皮膚嚢胞は、通常、医用画像上の付随的所見である。 それらは徴候が何年も後に現われることができる陰湿な腫瘍です。 さらに、10-15%はまた両側に示すことができます。 皮膚嚢胞の自発的破裂はまれであり、1-2％で起こる。
我々は、広範な癒着と医原性腸穿孔に続発する合併症のために、最初に腹腔鏡検査によって管理され、開腹術に変換された自発的に破裂した皮膚嚢胞 また，英文学に掲載されている皮膚嚢胞の術前自発的破裂のすべての症例をレビューし，無傷の皮膚嚢胞との区別因子と機微を同定するために着手した。 これは自発的に破裂した皮膚嚢胞に関する最初の系統的レビューである。 このレビューの目的は、患者の人口統計、破裂の原因、症状および徴候、画像所見、および外科的管理（開腹術対腹腔鏡検査）の結果を提示することを要約し、提示することである。
2. 方法
pubmed MeSH、Google Scholar、MEDLINEを用いて、自発的、皮膚嚢胞破裂、成熟奇形腫破裂のキーワードに関する英語記事の文献検索を行った。 腹腔内への広範な破裂を報告した症例はすべて含まれていた。 ぼうこう，腸，膣などの周囲の中空ビスカスへの局所的な破裂のみを報告した症例は，ろう孔または穿孔として記載されることが多いため，それらの症例をすべて見つけるための包括的な検索を完了することが困難であるため除外された。 さらに、これらの症例は、腹腔内への広範な破裂よりもまれであると考えられている。 これにより、1940年以来87件の症例報告が合計74件の出版物から得られた。 これに先立ち、Kistner et al.破裂した皮膚様嚢胞の文献レビューは、1843年から1938年までの15件の報告された症例のみがあった。 このレビューの結果は、患者の人口統計、画像所見、徴候、症状、および自発的な嚢胞破裂に関連する手術合併症をパーセンテージとして概説した下に表に表
3. 症例報告
これは、66歳の閉経後の海外訪問者が、最初に救急部に提示した症例で、臍帯および恥骨上領域に急激な腹痛があり、低悪性度の発熱があった。 彼女はgravida six、para sixで、すべての膣配達をしています。 彼女は20年前に閉経を受け、関連する過去の医学的または外科的病歴はなかった。
検査で、彼女の体温は37.8℃、脈拍数は107、血圧は107/70であった。 彼女の呼吸数は22、酸素飽和度は部屋の空気で97％であった。 彼女の尿検査は白血球とタンパク質の痕跡を持っていたが、それ以外の場合は目立たなかった。 腹部は軟らかく，下腹部には反発圧痛があった。 鑑別診断には、胃腸炎、憩室炎、尿路感染症、または断続的なねじれまたは悪性腫瘍の可能性を伴う卵巣嚢胞が含まれていた。 C反応性タンパク質は155mg/Lで上昇し、総白血球数も軽度に上昇し、好中球増加症を伴った。
彼女は最初にCT腹部-骨盤を受け、図1および図2に見られるように、皮膚嚢胞と一致する右付属器に石灰化、脂肪および流体密度領域を含む混合密度病変を示した。 危険な脂肪座礁や遊離液は同定されず、腸は目立たないように見えた。 左adnexaは言及されていませんでした。
これに続いて、骨盤超音波検査が行われ、図3に示すように、右側の付属器に大きな右側の外接した複雑な混合した固体嚢胞性塊が明らかになった。 腫りゅうは後部シャドウイングとグランドガラス内部エコーの領域を有する高エコー成分を有しており，血管性の増加はなく，卵巣悪性腫ようは除外できなかったが，診断は真皮嚢胞と一致していた可能性が最も高かった。 さらなる調査では、CA125の29U/mLが明らかになった。
鎮痛を伴う最初の調査の後に退院し，腹腔鏡下両側卵管卵巣切除術を計画し，閉経後のリスク低減手術として対側を除去した。 これは、65歳を超えて卵巣を維持する利点の欠如を考えると、地元の病院の方針に従ってでした。 これは、これが利用可能な最古の選択科目リストであったため、最初のプレゼンテーションの8日後に発生しました。
最初にパーマーのポイントに続いてヴェレスのエントリが試みられました; しかし、圧力が高いため、このエントリは放棄されました。 その後、5mmの光学ポストを介した直接の進入が臍部で試みられた。 図4に示すように、視覚化と出血が不十分であり、結果として生じる不注意な小腸損傷があった。 パーマー点で直接視力下に副ポートを挿入し、挿入部位の下の前腹壁に付着した大網に積極的な出血が認められ、図5および図6に示すように、横隔膜および肝臓までの癒着および嚢胞性内容物が認められた。 以上より，手術は開腹術に転換した。
開腹術所見は嚢胞性内容物が広範に存在し，嚢胞性液からの多発性腸癒着と小腸の前腹壁への癒着，化学的腹膜炎，医原性小腸損傷を引き起こした皮膚破裂であった。 これは、腸切開術、腸の実行、両側卵管卵巣切除術、激しい腹膜灌漑、および癒着の一次修復で管理されました。 皮膚は3-0モノクリルと埋設された実行中の皮下縫合糸で閉じられました。
彼女の術後経過は、化学的腹膜炎の解決を可能にするために腸の休息で目立たなかった。 合併症はなく，術後５日目に退院した。 彼女は地元の病院のプロトコルに従って術後六週間で外来婦人科クリニックでフォローアップされました。 彼女は傷がよく治癒し、海外に帰国するためにクリアされたこの時点でよくありました。
卵巣嚢胞の病理組織学的には、成熟した嚢胞性奇形腫が明らかになった。 両側卵巣および管のしょう膜表面は，巨大細胞および毛幹を含む強い異物組織球反応を示し，破裂した皮膚嚢胞と一致した。 皮膚嚢胞の病理組織学的所見では悪性所見は認められなかった。 腹部液細胞診では悪性度は陰性で，破皮様嚢胞の内容物と一致した。
4. 結果
自発的に破裂した皮膚嚢胞は、9歳から75歳までの幅広い患者で発生し、このレビューの平均年齢は37歳であった。 大部分は生殖年齢に発生します。 生殖年齢はまた破裂させたdermoid包嚢が未経産女性および1つか2人の子供しか持っていなかったそれらで共通だったので同等を占めます。 症例のうち、19（22％）は未経産患者で発生し、3（3％）は壮大な多産患者で発生し、30（34％）の症例はパリティについて言及しなかった。
80例（91％）は片側性皮膚嚢胞であり、8例（9％）は両側性皮膚嚢胞であった。 これらの症例では，未破裂対側嚢胞も除去した。
5. 議論
破裂した皮膚様嚢胞は、表1に見られるように、生殖年齢の女性に最も一般的に発生する。 皮膚嚢胞は、1.67-1.8mm/年で成長が遅いため、典型的かつ保存的に管理されたサイズが小さい。 皮膚嚢胞が症候性になるか、または特に10cmを超えると、すべての年齢のケアの標準は外科的介入である。 閉経後の女性の皮膚嚢胞に見られる偶然の悪性腫瘍の発生率が高く、放射線学的および生化学的調査は悪性の皮膚嚢胞に敏感ではない; したがって、ここでの推奨されるケア基準は外科的除去である。 悪性形質転換に起因する破裂した皮膚嚢胞のうち、これらの3つは閉経後の高齢患者であった。 閉経後の年齢層で発見されたすべての破裂した皮膚嚢胞と比較すると、症例の16％が悪性形質転換によるものであり、その高い有病率を確認した。
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破裂の主な原因は、この場合のように、特発性である。 破裂した皮膚様嚢胞を引き起こすねじれの場合、これらの半分以上（4例、67％）は、卵巣の位置の変化および血管の増加から、潜在的に妊娠と関連している。 ねじりを受け、その後ここで破裂した嚢胞の大きさは、8-22cmの範囲であり、拡大した真皮嚢胞の移動性の増加が骨盤から移動することを可能にすることを示している。 ねじりはねじりが年齢特定ではないが、主に若い年齢層であることを示唆している31歳まで9歳の若い思春期前の女の子に関与することができます。 ねじれおよび破裂した真皮嚢胞の平均サイズは15.8cmであり、非常に大きいまたは巨大な成熟した卵巣奇形腫（サイズが15cm以上と定義される）では、ねじりがより高いリスクを有するという結論を可能にする。 ノートの一つの特定のケースは、虫垂切除術の20日後に発生する破裂した皮膚嚢胞とケースねじれです。
皮膚嚢胞の大きさは、破裂の予測可能性に寄与する可能性があります。 破裂した皮膚様嚢胞の大部分は、図7に見られるように6cmから10cmの中間サイズであり、3cmから30cmの範囲であり、平均11cmであることが判明した。 大きく、巨大な破裂させたdermoid包嚢は一般に中間サイズのそれらと比較されて見つけられません。 これは生殖年齢の女性の心配の標準特にである自発の破裂の複雑化を防ぐために拡大する前にunruptured dermoid包嚢の外科管理が原因であるかもしれません。
医用画像は、特に破裂時に、破裂した皮膚様嚢胞を検出することが困難である。 これは、破裂の兆候が小さな嚢胞壁の不連続または嚢胞内容物の陰湿な漏れとして微妙である可能性がある場合に特にそうである。 未破裂皮膚嚢胞を検出するために使用される最良かつ最も一般的な画像診断法は、経膣超音波であり、99％の特異性および58％の感度を示す研究である。 しかし、破裂の徴候を検出する際の超音波の正確さは貧弱である。 ＣＴスキャンは脂肪組織に非常に敏感であり，大網浸潤，周縁脂肪座礁，腹膜腔内の脂肪液，および腸，肝臓，大網および腹膜の平らな表面の周りの腹腔内脂肪インプラントとして提示される破裂した嚢胞内容物を検出できることを意味する。 これらはすべて、破裂した皮膚嚢胞および化学的腹膜炎の特徴である。 これは、表2に見られるように、破裂の陽性徴候を示す症例の88％を有するCTの有用性および精度を強調する。
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破裂した皮膚様嚢胞も腹腔鏡検査で効果的に管理できることが報告されているが、このレビューでは、表2に見られるように、自発的に破裂した皮膚様嚢胞の大部分が開腹術で管理されていることが判明した。 これは、部分的には、1980年代後半から1990年代初頭にのみ普及している腹腔鏡手術の後の開発によるものであり、このレビューは1941年から現在までに出版された症例報告をカバーしている。 破裂した皮膚様嚢胞からの術中および術後合併症の大部分は、外科的に開腹術で管理されているものでも発生している。 これは，より複雑な症例が腹腔鏡ではなく開腹術として計画されており，開腹術への変換の必要性を否定している可能性がある。 無傷の皮膚嚢胞の外科的管理に関する以前の研究では、嚢胞の大きさおよび緻密な癒着および腸損傷の2％の割合による開腹術への変換の11-16％の率
破皮様嚢胞の症例の大部分は、表3に示すように合併症のない腹腔鏡検査と開腹術の両方で管理することができます。 わずか3例（3％）は、術後に経口ステロイドを必要とする残留慢性肉芽腫性腹膜炎を有する症候性患者を有していた。 本症例では，腹腔鏡検査から開腹手術への移行，化学的腹膜炎，医原性腸穿孔の合併症が発生した。 化学的腹膜炎は豊富な骨盤灌漑と腸の休息で正常に管理され、我々の知る限りではさらなる治療を必要としなかった。 しかし、嚢胞内容物がインプラントや結節を形成し、外科的に除去することが困難な場合がある。 Kuoら。 外科手術後4年、CTスキャンで見られるまだ残存皮膚インプラントがあった破裂した皮膚嚢胞の無症候性のケースを報告してください。 さらに外科的介入を必要とする腹痛および発熱を伴う手術後17年までの皮膚腫りゅうの再発の症例もあった。 この場合、私たちの患者は海外からのものであり、手術後6週間しかフォローアップされませんでした。 彼女はこれが起こるかもしれないし、臨床変更があれば早い検討のためであること助言されました。
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このレビューの一つの制限は、嚢胞内容物が腹腔内にこぼれたので、破裂した真皮嚢胞の報告されたサイズがその真のサイズから減少することである。 したがって、それらの事前に更新されたサイズまたは真のサイズは知られておらず、報告されているものよりもはるかに大きくな 唯一の8例は、イメージングと術中に見つかった破裂し、崩壊した嚢胞壁との測定に見られるように事前に摘出嚢胞のサイズを報告しており、差は1cmから9cmの範囲である。 さらに、測定の多数はイメージ投射様相からあり、intraoperatively見つけられたと同時にサイズではない。 これは、CTスキャンが嚢胞を7cmと測定したが、超音波検査では嚢胞が10cmであることが判明し、術中の大きさは測定されなかったこの場合に明らかで さらに、嚢胞のねじれおよび嚢胞内容物の流出は、嚢胞を真の大きさよりも大きくすることができる嚢胞壁に炎症反応を引き起こす可能性がある。 将来の症例は、理想的には、画像上または無傷の嚢胞の大きさおよび手術中に破裂したときの大きさを報告すべきである。
もう一つの制限は、破裂した皮膚様嚢胞を検出するための画像診断法の使用が合理化されなかったことである。 これは、すべての症例が超音波、CT、またはMriを利用したわけではない結果に見られる。 これらの症例では、どの画像モダリティが局所的なプロトコルによるものであったか、または破裂が疑われなかったかの利用が可能であった。 将来の症例では、超音波は卵巣嚢胞を特徴付ける理想的で最初の行であり、出血性嚢胞または他の嚢胞と区別されるように皮膚嚢胞を可能にする。 破裂した皮膚様嚢胞が疑われる場合は、慎重な外科的計画を可能にするために、破裂の徴候および程度を探すためにCTスキャンを行うべきである。
まれなケースでは、破裂した皮膚嚢胞の症状が手術なしで解消されたことが報告されており、代わりに痛みのために非ステロイド性抗炎症薬で治療された。 手島らによる。のケースでは、皮膚嚢胞は、発熱、腹痛、吐き気、下痢の一過性の症状を伴うその最初の提示時に6cmであった。 患者は38℃の温度と32/分の呼吸速度を有する頻脈を提示した。 腹部は膨張していたが，ガード，圧痛，触知可能な腫りゅうはなかった。 画像検査では胸水と大量の腹水が認められた。 患者は外科的管理を拒否し、提示後12ヶ月でのフォローアップは、非ステロイド性抗炎症剤を伴う胸水および腹水の消失を示した。 しかし、この記事では、この時間の後に真皮の大きさを評価するための繰り返し画像化は報告されていない。 したがって、将来の症例では、患者が外科的候補ではないか、または外科的管理を低下させる場合、非腹膜炎性破裂皮膚嚢胞の治療として非ステロイド性抗炎症剤を試すことができる。
6. 結論
ほとんどの自発的に破裂した皮膚様嚢胞は特発性に発生しますが、妊娠と出産、ねじれ、悪性形質転換も破裂に寄与する可能性があります。 皮膚嚢胞は、任意の年齢の女性に発生することができますが、閉経後の女性に発生するものは、放射線学的または生化学的調査による悪性腫瘍のリスクが低いにもかかわらず、悪性腫瘍の高い疑いを有する必要があり、緊急性で治療すべきである。 皮膚嚢胞のサイズが大きくなると、ねじりのリスクが増加し、特に10cm以上のものが増加します。 破裂した皮膚様嚢胞は慎重な画像で検出することができ、見られない場合は、手術管理の前に症状が疑わしい場合は、繰り返し画像化を考慮する必要が 開腹術はまだ破裂したdermoid包嚢のための外科管理の支柱です;但し、それは最低の複雑化のlaparoscopyと首尾よく管理することができます。 激しい灌漑は、肉芽腫性腹膜炎および長期の後遺症を予防することができる。
| CT: | コンピュータ断層撮影 |
| MRI: |
倫理的承認
WSLHD人間研究倫理委員会の地元倫理委員会は、文献レビューはリスクの低い研究活動であり、正式な倫理申請を必要としないと裁定した。
同意
患者は、機密性を保証して事件を公表するための書面によるインフォームドコンセントを両方与えている。 すべての情報だけでなく、数字がdeidentifiedされています。
利益相反
著者らは、競合する利益を持っていないと宣言している。
著者の貢献
RLはデータを収集し、分析を行い、論文の執筆に貢献しました。 YNはケースのコンサルタントであり、データの分析に貢献しました。 SKは、分析を考案し、設計し、データの分析と論文の執筆に貢献し、研究を監督しました。
謝辞
謝辞は、この患者の回復のために世話をしたウェストミード病院の女性保健病棟の看護スタッフに行われます。
補足資料
表: 腹腔内に破裂する皮膚嚢胞に関連するこの文献レビューでレビューされたすべての症例。 （補足資料）